Перекрут придатків, пов’язаний з рецидивом гіперстимуляції яєчників: Клінічний випадок

Резюме

Перекрут придатків внаслідок гіперстимуляції є одним із загальновизнаних серйозних ускладнень сучасних репродуктивних технологій, таких як екстракорпоральне запліднення (ЕКЗ). Ми повідомляємо про випадок 35-річної пацієнтки, яка звернулася у відділення невідкладної допомоги зі скаргами на гострий сильний біль у лівій клубовій ямці та нудоту. З анамнезу з’ясувалося, що пацієнтка раніше пройшла один цикл індукції овуляції з діагнозом синдром гіперстимуляції яєчників (СГЯ). Після оперативного лікування, як повідомляється, вона успішно пройшла цикл ЕКЗ. Її термін вагітності становив п’ять тижнів і один день при госпіталізації. Трансабдомінальне УЗД виявило двосторонні збільшені яєчники з адекватним кровопостачанням та єдиний внутрішньоматковий плідний міхур з жовтковим мішком.

Пацієнтка була госпіталізована з приводу рецидивуючого СГЯ для консервативного лікування. Незважаючи на початкове покращення симптомів при парентеральному знеболюванні, пізніше було виконано екстрене лапароскопічне втручання у зв’язку з погіршенням симптомів. Результати інтраопераційного обстеження відповідали підозрі на перекрут придатків, який було вирішено лікувати відповідним чином. Після операції пацієнтка одужала без ускладнень і була виписана через два дні з планом амбулаторного спостереження.

Вступ

Перекрут придатків, пов’язаний із синдромом гіперстимуляції яєчників (СГЯ), є рідкісним, потенційно небезпечним для життя станом з поширеністю 0,02% під час вагітності [1]. Точна патофізіологія цього стану не з’ясована, але існує гіпотеза, що він пов’язаний з опосередкованою хоріонічним гонадотропіном людини (ХГЛ) гіперчутливістю та збільшенням яєчників, що може призвести до перекруту придатків [2]. Через низку факторів, пов’язаних з вагітністю, перекрут часто помилково діагностують як інший гострий абдомінальний стан [3]. Хірургічне обстеження вважається золотим стандартом діагностики [4]. Традиційний метод лікування перекруту яєчників – сальпінгоофоректомія – широко замінюється щадним для яєчників варіантом деторсії [5].

Презентація клінічного випадку

35-річна пацієнтка пройшла один цикл екстракорпорального запліднення (ЕКЗ) з приводу первинного безпліддя, яке тривало півтора року. Повідомляється, що п’ять місяців тому вона пройшла оваріальну стимуляцію гонадотропінами з подальшим кріоконсервуванням ооцитів. Згодом у неї діагностували двостороннє збільшення яєчників через гіперстимуляцію, яке лікували за допомогою високобілкової дієти і каберголіну. Як повідомляється, вона повністю одужала, про що свідчить ультразвукове сканування, зроблене перед перенесенням ембріонів.

Її остання менструація була за сім тижнів і один день до проведення презентації. Заморожений ембріон був перенесений на 29 день останнього менструального циклу. Її вагітність була підтверджена рівнем бета-хоріонічного гонадотропіну людини (ХГЛ) в сироватці крові через два тижні. Пацієнтка отримала три дози ХГЛ у тому ж циклі і продовжувала приймати аспірин, естроген і прогестерон.

Пацієнтка перебувала у трансатлантичній подорожі, коли в аеропорту у неї розвинувся сильний гострий спазматичний біль у животі в лівій клубовій ямці та нудота. Після введення парентерального знеболення її перевели до спеціалізованої лікарні.

Під час фізикального обстеження було виявлено життєво стабільну, злегка зневоднену жінку, яка страждала від болю. Індекс маси тіла (ІМТ) становив 16,8 кг/м². Живіт був м’який та в’ялий, з вираженою локальною болючістю, напружений, у лівій клубовій ямці пальпувалося гладеньке кулясте утворення розміром 8 см, яке було тупим при перкусії. Обстеження всіх інших систем було без особливостей. Лабораторні дослідження виявили рівень бета-ХГЛ у сироватці крові, що відповідає терміну вагітності, підвищену кількість лейкоцитів та низький рівень калію. Усі біохімічні аналізи, отримані при госпіталізації, наведені в таблиці 1.

Таблиця 1

Таблиця 1: Лабораторні дослідження, отримані при госпіталізації.

Лейкоцити: лейкоцити; еритроцити: еритроцити; рН: водневий потенціал; рСО2: парціальний тиск вуглекислого газу; рО2: парціальний тиск кисню; FHbF: фракція гемоглобіну F; ПЛР: полімеразна ланцюгова реакція; ХГЛ: хоріонічний гонадотропін людини

Трансабдомінальне ультразвукове дослідження показало двосторонні збільшені мультикістозні яєчники розміром 10×5 см праворуч і 9×4,6 см ліворуч (Зобр. 1А, 1В) без ознак оклюзії судин з обох боків (Зобр. 2А, 2В) або вільної рідини в позаматковому просторі. Внутрішньоматковий плідний міхур розміром 11 мм і жовтковий міхур можна було оцінити без ідентифікації фетального полюса (Зобр. 3А, 3В).

Зображення 1: Трансабдомінальні ультразвукові зображення, що демонструють двосторонні збільшені яєчники з множинними кістами; (A) правий яєчник (ro) і (B) лівий яєчник (lo).

Зображення 2: Доплерограма, що демонструє адекватний кровотік до: (A) правого яєчника (ro) та (B) лівого яєчника (lo).

Зображення 3: Трансабдомінальні ультразвукові зображення, що показують (A) плідний міхур (GS) і (B) жовтковий міхур (YS).

Пацієнтку госпіталізували з рецидивуючим СГЯ середнього ступеня тяжкості задля знеболення, пероральної регідратації та інфузії калію, а також притримувались правила “nil per os” (NPO) з регулярним моніторингом життєво важливих показників. Протягом наступних кількох годин її симптоми погіршилися, незважаючи на початкове покращення при консервативному лікуванні. Повторний фізикальний огляд показав, що утвір збільшився в розмірах і сягав близько 10 см в діаметрі до рівня пупка. Пацієнтці виконали екстрену лапароскопічну операцію, і підозра на лівобічний перекрут придатків була підтверджена під час операції (Зобр. 4А). Яєчник і маткова труба, які були двічі перекручені навколо власної осі, були успішно вправлені, а відновлення яєчникового кровотоку було підтверджено відновленням видимої пульсації (Зобр. 4В). З множинних кіст з обох боків було аспіровано 200 куб. см серозної рідини солом’яного кольору, і операція була завершена перев’язкою зв’язки лівого яєчника для запобігання рецидиву (Зобр. 4C).

Зображення 4: Лапароскопічні зображення, що показують (А) перекручені ліву маткову трубу і яєчник, (B) лівий придаток після 360-градусної деторсії (чорна стрілка показує місце перекруту) і (C) лівий яєчник після аспірації кістозної рідини.

lo: лівий яєчник, roЯ: правий яєчник, lft: ліва маткова труба

Пацієнтка добре одужала після операції зі значним полегшенням симптомів. Пацієнтка була виписана через два дні з призначенням подальшого спостереження у відділенні ранньої діагностики вагітності (ВРВ) для подальшого лікування.

Обговорення

Синдром гіперстимуляції яєчників (СГЯ) – це стан, що характеризується надмірною стимуляцією яєчників після індукції овуляції під час проведення заходів репродуктивної медицини і в деяких випадках зумовлений мутацією рецепторів фолікулостимулюючого гормону [6]. Частота розвитку СГЯ середнього або тяжкого ступеня після ЕКЗ становить від 3% до 6% і від 0,1% до 2% відповідно, з яких у 16% розвивається перекрут придатків як ускладнення [7, 8].

Точна патофізіологія СГЯ недостатньо вивчена, але існує гіпотеза, що вона пов’язана з ХГЛ-опосередкованою гіперчутливістю яєчників [2]. Це може проявлятися множинними фолікулярними та текалютеїновими кістами яєчників, які є основною причиною перекруту придатків – стану, що характеризується закручуванням придатків, яєчників або маткових труб навколо центральної осі, утвореної підвішувальною зв’язкою яєчника та власною зв’язкою яєчника [8, 9]. Порушення кровопостачання яєчника призводить до набряку строми, геморагічного інфаркту та некрозу [9].

Існують численні, добре встановлені фактори ризику розвитку СГЯ, які класифікуються як первинні та вторинні. Вік до 33 років, низький ІМТ, висока кількість антральних фолікулів (ВАФ), рівень антимюллерового гормону, а також наявність в анамнезі СГЯ або синдрому полікістозних яєчників (СПКЯ) є одними з основних первинних факторів ризику. Фактори, пов’язані з реакцією яєчників на гормональну терапію, включаючи кількість оваріальних фолікулів у день введення ХГЛ, високий абсолютний рівень або швидкість підвищення естрадіолу в сироватці крові, підвищений рівень інгібіну-В та фактор росту ендотелію судин (ФРЕС), є найбільш поширеними вторинними факторами ризику [2].

СГЯ – це клінічний діагноз, основними ознаками якого є нещодавня оваріальна стимуляція з наступною овуляцією або введенням ХГЛ, симптоми здуття живота, біль і нудота, зменшення сечовиділення та відчутне збільшення живота. Вагітні жінки з такими симптомами потребують термінового проведення трансвагінального ультразвукового дослідження (ТВУЗД) або трансабдомінального сканування (ТАС), які є методами візуалізації вибору при підозрі на перекрут придатків [10]. Одностороннє збільшення яєчника та супутнє утворення, рівномірні периферичні кістозні структури з внутрішньокістозними крововиливами або без них, вільна рідина в малому тазі та порушення артеріального або венозного кровотоку зі перекрученою судинною ніжкою – найпоширеніші ультразвукові ознаки, які спостерігаються при перекруті придатків [10]. Диференціальні діагнози, такі як позаматкова вагітність, розрив кісти яєчника, тубооваріальний абсцес та апендицит, повинні бути розглянуті та виключені шляхом проведення відповідних досліджень, включаючи загальний аналіз крові, рівень бета-ХГЛ, сечовини, електролітів та маркерів запалення [3]. Подальше ведення визначається ступенем тяжкості СГЯ за класифікацією Королівського коледжу акушерів і гінекологів [11].

Більшість випадків СГЯ є самообмежуючими і потребують лише підтримуючого лікування з амбулаторним наглядом. Консервативне лікування із застосуванням знеболення та протиблювотних засобів, заміщення рідини та електролітів. Стаціонарне спостереження може знадобитися у випадках СГЯ середнього та тяжкого ступеня, оскільки це може призвести до небезпечних для життя ускладнень, що потребують хірургічного втручання, як у цьому випадку. У випадках високого ризику для зниження частоти СГЯ можуть бути застосовані профілактичні заходи, такі як каберголін, профілактичне призначення альбуміну або високобілкової дієти, метформін, низькі дози аспірину і релковаптан, а також інші стратегії [11]. Ця пацієнтка після встановлення діагнозу СГЯ отримувала каберголін, ефективність якого описана в кількох дослідженнях, включаючи рандомізовані контрольовані дослідження та клінічні випадки [12, 13].

Раннє хірургічне втручання необхідне для запобігання захворюваності пацієнток, включаючи незворотні пошкодження яєчників і втрати плода, пов’язані з перекрутом [14]. Пряма візуалізація перекруту інтраопераційно є остаточним діагностичним інструментом, а судинна оцінка яєчника допомагає хірургу у виборі методу лікування – від де-торсії до стерилізації з або без оофоропексії або плікації власної зв’язки яєчника, сальпінгоофоректомії та цистектомії. Хоча під час вагітності краще уникати хірургічних втручань, лапароскопічну деторсію безпечно виконувати в першому триместрі вагітності, як це було зроблено в даному випадку [15, 16]. Успішне лікування перекруту, пов’язаного з СГЯ, за допомогою цього хірургічного методу описано в кількох історіях хвороби [17]. У цієї пацієнтки відновлення кровопостачання яєчника було інтраопераційно підтверджено прямим спостереженням за пульсацією яєчника, і яєчник було визнано безпечним для збереження.

Незважаючи на адекватне лікування, рецидив торсії під час вагітності може становити до 19,5%, з яких 73% випадків – у вагітних, зачатих за допомогою допоміжних репродуктивних технологій. У семи з 41 вагітної жінки спостерігався рецидив перекруту під час тієї ж вагітності [1].

Висновок

Факторами ризику розвитку СГЯ у наведеному вище випадку були ЕКЗ, низький ІМТ та наявність СГЯ в анамнезі. Заходи, що включають своєчасну оцінку факторів ризику, серійні ультразвукові дослідження під час індукції овуляції та гормональної терапії в рамках допоміжних репродуктивних технологій, а також профілактичну аспірацію кісти у підтверджених випадках СГЯ, можуть зменшити частоту перекрутів та пов’язаних з ними ускладнень. Для аналізу ефективності цих методів лікування необхідні подальші масштабні дослідження.

Посилання на джерела

1. Hasson J, Tsafrir Z, Azem F, et al.: Comparison of adnexal torsion between pregnant and nonpregnant women. Am J Obstet Gynecol. 2010, 202:536.e1-6. 10.1016/j.ajog.2009.11.028
2. Humaidan P, Quartarolo J, Papanikolaou EG: Preventing ovarian hyperstimulation syndrome: guidance for the clinician. Fertil Steril. 2010, 94:389-400. 10.1016/j.fertnstert.2010.03.028
3. Huang C, Hong MK, Ding DC: A review of ovary torsion. Ci Ji Yi Xue Za Zhi. 2017, 29:143-7. 10.4103/tcmj.tcmj_55_17
4. Halimeh R, Tomassian S, El Hage M, Metri N, Bersaoui M, Daou R, Anastasiadis E: Laparoscopic adnexal detorsion in a 20-week pregnant patient: a case report and literature review. Case Rep Obstet Gynecol. 2019, 2019:10.1155/2019/1093626
5. Oelsner G, Cohen SB, Soriano D, Admon D, Mashiach S, Carp H: Minimal surgery for the twisted ischaemic adnexa can preserve ovarian function. Hum Reprod. 2003, 18:2599-602. 10.1093/humrep/deg498
6. Szabó G, Árokszállási A, Pócsi D, Murber Á, Urbancsek J, Rigó J Jr: Pathophysiology and current clinical approach of ovarian hyperstimulation syndrome. [Article in Hungarian]. Orv Hetil. 2018, 159:1390-8. 10.1556/650.2018.31152
7. Rackow BW, Patrizio P: Successful pregnancy complicated by early and late adnexal torsion after in vitro fertilization. Fertil Steril. 2007, 87:697.e9-12. 10.1016/j.fertnstert.2006.05.091
8. Mashiach S, Bider D, Moran O, Goldenberg M, Ben-Rafael Z: Adnexal torsion of hyperstimulated ovaries in pregnancies after gonadotropin therapy. Fertil Steril. 1990, 53:76-80. 10.1016/s0015-0282(16)53219-1
9. Huchon C, Fauconnier A: Adnexal torsion: a literature review. Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol. 2010, 150:8-12. 10.1016/j.ejogrb.2010.02.006
10. Chang HC, Bhatt S, Dogra VS: Pearls and pitfalls in diagnosis of ovarian torsion. Radiographics. 2008, 28:1355-68. 10.1148/rg.285075130
11. Jahromi BN, Parsanezhad ME, Shomali Z, Bakhshai P, Alborzi M, Vaziri NM, Anvar Z: Ovarian hyperstimulation syndrome: a narrative review of its pathophysiology, risk factors, prevention, classification, and management. Iran J Med Sci. 2018, 43:248-60.
12. Kılıç N, Özdemir Ö, Başar HC, Demircan F, Ekmez F, Yücel O: Cabergoline for preventing ovarian hyperstimulation syndrome in women at risk undergoing in vitro fertilization/intracytoplasmic sperm injection treatment cycles: a randomized controlled study. Avicenna J Med. 2015, 5:123-7. 10.4103/2231-0770.165121
13. Manalai G, Shirzai A, Aalemi AK: High dose cabergoline in management of bilateral ovarian hyperstimulation syndrome: a case report. Int Med Case Rep J. 2021, 14:557-61. 10.2147/IMCRJ.S318485
14. Young R, Cork K: Intermittent ovarian torsion in pregnancy. Clin Pract Cases Emerg Med. 2017, 1:108-10. 10.5811/cpcem.2016.12.32932
15. Novoa M, Friedman J, Mayrink M: Ovarian torsion: can we save the ovary?. Arch Gynecol Obstet. 2021, 304:191-5. 10.1007/s00404-021-06008-8
16. Daykan Y, Bogin R, Sharvit M, et al.: Adnexal torsion during pregnancy: outcomes after surgical intervention – a retrospective case-control study. J Minim Invasive Gynecol. 2019, 26:117-21. 10.1016/j.jmig.2018.04.015
17. Kanayama S, Kaniwa H, Tomimoto M, Zhang B, Nishioka K, Oi H: Laparoscopic detorsion of the ovary in ovarian hyperstimulation syndrome during the sixth week of gestation: a case report and review. Int J Surg Case Rep. 2019, 59:50-3. 10.1016/j.ijscr.2019.04.051