Перекрут придатков, связанный с рецидивом гиперстимуляции яичников: Клинический случай

Резюме

Перекрут придатков вследствие гиперстимуляции является одним из общепризнанных серьезных осложнений современных репродуктивных технологий, таких как экстракорпоральное оплодотворение (ЭКО). Мы сообщаем о случае 35-летней пациентки, которая обратилась в отделение неотложной помощи с жалобами на острую сильную боль в левой подвздошной ямке и тошноту. Из анамнеза выяснилось, что пациентка ранее прошла один цикл индукции овуляции с диагнозом синдром гиперстимуляции яичников (СГЯ). После оперативного лечения, как сообщается, она успешно прошла цикл ЭКО. Ее срок беременности составлял пять недель и один день при госпитализации. Трансабдоминальное УЗИ выявило двусторонние увеличенные яичники с адекватным кровоснабжением и единственный внутриматочный плодный пузырь с желточным мешком.

Пациентка была госпитализирована по поводу рецидивирующего СГЯ для консервативного лечения. Несмотря на начальное улучшение симптомов при парентеральном обезболивании, позже было выполнено экстренное лапароскопическое вмешательство в связи с ухудшением симптомов. Результаты интраоперационного обследования соответствовали подозрению на перекрут придатков, который было решено лечить соответствующим образом. После операции пациентка выздоровела без осложнений и была выписана через два дня с планом амбулаторного наблюдения.

Вступление

Перекрут придатков, связанный с синдромом гиперстимуляции яичников (СГЯ), является редким, потенциально опасным для жизни состоянием с распространенностью 0,02% во время беременности [1]. Точная патофизиология этого состояния не выяснена, но существует гипотеза, что оно связано с опосредованной хорионическим гонадотропином человека (ХГЧ) гиперчувствительностью и увеличением яичников, что может привести к перекруту придатковм [2]. Из-за ряда факторов, связанных с беременностью, перекрут часто ошибочно диагностируют как другое острое абдоминальное состояние [3]. Хирургическое обследование считается золотым стандартом диагностики [4]. Традиционный метод лечения перекрута яичников – сальпингоофорэктомия – широко заменяется щадящим для яичников вариантом деторсии [5].

Презентация клинического случая

35-летняя пациентка прошла один цикл экстракорпорального оплодотворения (ЭКО) по поводу первичного бесплодия, которое длилось полтора года. Сообщается, что пять месяцев назад она прошла овариальную стимуляцию гонадотропинами с последующим криоконсервированием ооцитов. Впоследствии у нее диагностировали двустороннее увеличение яичников из-за гиперстимуляции, которое лечили с помощью высокобелковой диеты и каберголина. Как сообщается, она полностью выздоровела, о чем свидетельствует ультразвуковое сканирование, сделанное перед переносом эмбрионов.

Ее последняя менструация была за семь недель и один день до проведения презентации. Замороженный эмбрион был перенесен на 29 день последнего менструального цикла. Ее беременность была подтверждена уровнем бета-хорионического гонадотропина человека (ХГЧ) в сыворотке крови через две недели. Пациентка получила три дозы ХГЧ в том же цикле и продолжала принимать аспирин, эстроген и прогестерон.

Пациентка находилась в трансатлантическом путешествии, когда в аэропорту у нее развилась сильная острая спазматическая боль в животе в левой подвздошной ямке и тошнота. После введения парентерального обезболивания ее перевели в специализированную больницу.

Во время физикального обследования была обнаружена жизненно стабильная, слегка обезвоженная женщина, страдающая от боли. Индекс массы тела (ИМТ) составлял 16,8 кг/м². Живот был мягкий и вялый, с выраженной локальной болезненностью, напряженный, в левой подвздошной ямке пальпировалось гладкое шарообразное образование размером 8 см, которое было тупым при перкуссии. Обследование всех остальных систем было без особенностей. Лабораторные исследования выявили уровень бета-ХГЧ в сыворотке крови, соответствующий сроку беременности, повышенное количество лейкоцитов и низкий уровень калия. Все биохимические анализы, полученные при госпитализации, приведены в таблице 1.

Таблица 1

Таблица 1: Лабораторные исследования, полученные при госпитализации.

Лейкоциты: лейкоциты; эритроциты: эритроциты; рН: водородный потенциал; рСО2: парциальное давление углекислого газа; рО2: парциальное давление кислорода; FHbF: фракция гемоглобина F; ПЦР: полимеразная цепная реакция; ХГЧ: хорионический гонадотропин человека

Трансабдоминальное ультразвуковое исследование показало двусторонние увеличенные мультикистозные яичники размером 10×5 см справа и 9×4,6 см слева (Рис.1А, 1В) без признаков окклюзии сосудов с обеих сторон (Рис. 2А, 2В) или свободной жидкости во внематочном пространстве. Внутриматочный плодный пузырь размером 11 мм и желточный пузырь можно было оценить без идентификации фетального полюса (Рис.3А, 3В).

Рисунок 1: Трансабдоминальные ультразвуковые изображения, демонстрирующие двусторонние увеличенные яичники с множественными кистами; (A) правый яичник (ro) и (B) левый яичник (lo).

Рисунок 2: Допплерограмма, демонстрирующая адекватный кровоток к: (A) правому яичнику (ro) и (B) левому яичнику (lo).

Рисунок 3: Трансабдоминальные ультразвуковые изображения, показывающие (A) плодный пузырь (GS) и (B) желточный пузырь (YS).

Пациентку госпитализировали с рецидивирующим СГЯ средней степени тяжести для обезболивания, пероральной регидратации и инфузии калия, а также придерживались правила “nil per os” (NPO) с регулярным мониторингом жизненно важных показателей. В течение следующих нескольких часов ее симптомы ухудшились, несмотря на начальное улучшение при консервативном лечении. Повторный физикальный осмотр показал, что образование увеличилось в размерах и достигало около 10 см в диаметре до уровня пупка. Пациентке выполнили экстренную лапароскопическую операцию, и подозрение на левосторонний перекрут придатков было подтверждено во время операции (Рис. 4А). Яичник и маточная труба, которые были дважды перекручены вокруг собственной оси, были успешно вправлены, а восстановление яичникового кровотока было подтверждено восстановлением видимой пульсации (Рис. 4В). Из множественных кист с обеих сторон было аспирировано 200 куб. см серозной жидкости соломенного цвета, и операция была завершена перевязкой связки левого яичника для предотвращения рецидива (Рис. 4C).

Рисунок 4: Лапароскопические изображения, показывающие (А) перекрученные левую маточную трубу и яичник, (B) левый придаток после 360-градусной деторсии (черная стрелка показывает место перекрута) и (C) левый яичник после аспирации кистозной жидкости.

lo: левый яичник, roЯ: правый яичник, lft: левая маточная труба

Пациентка хорошо выздоровела после операции со значительным облегчением симптомов. Пациентка была выписана через два дня с назначением дальнейшего наблюдения в отделении ранней диагностики беременности (ОРБ) для дальнейшего лечения.

Обсуждение

Синдром гиперстимуляции яичников (СГЯ) – это состояние, характеризующееся чрезмерной стимуляцией яичников после индукции овуляции во время проведения мероприятий репродуктивной медицины и в некоторых случаях обусловлен мутацией рецепторов фолликулостимулирующего гормона [6]. Частота развития СГЯ средней или тяжелой степени после ЭКО составляет от 3% до 6% и от 0,1% до 2% соответственно, из которых у 16% развивается перекрут придатков как осложнение [7, 8].

Точная патофизиология СГЯ недостаточно изучена, но существует гипотеза, что она связана с ХГЧ-опосредованной гиперчувствительностью яичников [2]. Это может проявляться множественными фолликулярными и текалютеиновыми кистами яичников, которые являются основной причиной перекрута придатков – состояния, характеризующегося закручиванием придатков, яичников или маточных труб вокруг центральной оси, образованной подвешивающей связкой яичника и собственной связкой яичника [8, 9]. Нарушение кровоснабжения яичника приводит к отеку стромы, геморрагическому инфаркту и некрозу [9].

Существуют многочисленные, хорошо установленные факторы риска развития СГЯ, которые классифицируются как первичные и вторичные. Возраст до 33 лет, низкий ИМТ, высокое количество антральных фолликулов (ВАФ), уровень антимюллерового гормона, а также наличие в анамнезе СГЯ или синдрома поликистозных яичников (СПКЯ) являются одними из основных первичных факторов риска. Факторы, связанные с реакцией яичников на гормональную терапию, включая количество овариальных фолликулов в день введения ХГЧ, высокий абсолютный уровень или скорость повышения эстрадиола в сыворотке крови, повышенный уровень ингибина-В и фактор роста эндотелия сосудов (ФРЭС), являются наиболее распространенными вторичными факторами риска [2].

СГЯ – это клинический диагноз, основными признаками которого являются недавняя овариальная стимуляция с последующей овуляцией или введением ХГЧ, симптомы вздутия живота, боль и тошнота, уменьшение мочеиспускания и ощутимое увеличение живота. Беременные женщины с такими симптомами требуют срочного проведения трансвагинального ультразвукового исследования (ТВУЗИ) или трансабдоминального сканирования (ТАС), которые являются методами визуализации выбора при подозрении на перекрут придатков [10]. Одностороннее увеличение яичника и сопутствующее образование, равномерные периферические кистозные структуры с внутрикистозными кровоизлияниями или без них, свободная жидкость в малом тазу и нарушение артериального или венозного кровотока с перекрученной сосудистой ножкой – самые распространенные ультразвуковые признаки, которые наблюдаются при перекруте придатков [10]. Дифференциальные диагнозы, такие как внематочная беременность, разрыв кисты яичника, тубоовариальный абсцесс и аппендицит, должны быть рассмотрены и исключены путем проведения соответствующих исследований, включая общий анализ крови, уровень бета-ХГЧ, мочевины, электролитов и маркеров воспаления [3]. Дальнейшее ведение определяется степенью тяжести СГЯ по классификации Королевского колледжа акушеров и гинекологов [11].

Большинство случаев СГЯ являются самоограничивающимися и требуют лишь поддерживающего лечения с амбулаторным наблюдением. Консервативное лечение с применением обезболивания и противорвотных средств, замещение жидкости и электролитов. Стационарное наблюдение может потребоваться в случаях СГЯ средней и тяжелой степени, поскольку это может привести к опасным для жизни осложнениям, требующим хирургического вмешательства, как в этом случае. В случаях высокого риска для снижения частоты СГЯ могут быть применены профилактические меры, такие как каберголин, профилактическое назначение альбумина или высокобелковой диеты, метформин, низкие дозы аспирина и релковаптан, а также другие стратегии [11]. Эта пациентка после установления диагноза СГЯ получала каберголин, эффективность которого описана в нескольких исследованиях, включая рандомизированные контролируемые исследования и клинические случаи [12, 13].

Раннее хирургическое вмешательство необходимо для предотвращения заболеваемости пациенток, включая необратимые повреждения яичников и потери плода, связанные с перекрутом [14]. Прямая визуализация перекрута интраоперационно является окончательным диагностическим инструментом, а сосудистая оценка яичника помогает хирургу в выборе метода лечения – от деторсии до стерилизации с или без оофоропексии или пликации собственной связки яичника, сальпингоофоректомии и цистэктомии. Хотя во время беременности лучше избегать хирургических вмешательств, лапароскопическую деторсию безопасно выполнять в первом триместре беременности, как это было сделано в данном случае [15, 16]. Успешное лечение перекрута, связанного с СГЯ, с помощью этого хирургического метода описано в нескольких историях болезни [17]. У этой пациентки восстановление кровоснабжения яичника было интраоперационно подтверждено прямым наблюдением за пульсацией яичника, и яичник был признан безопасным для сохранения.

Несмотря на адекватное лечение, рецидив торсии во время беременности может составлять до 19,5%, из которых 73% случаев – у беременных, зачатых с помощью вспомогательных репродуктивных технологий. У семи из 41 беременной женщины наблюдался рецидив перекрута во время той же беременности [1].

Заключение

Факторами риска развития СГЯ в приведенном выше случае были ЭКО, низкий ИМТ и наличие СГЯ в анамнезе. Мероприятия, включающие своевременную оценку факторов риска, серийные ультразвуковые исследования во время индукции овуляции и гормональной терапии в рамках вспомогательных репродуктивных технологий, а также профилактическую аспирацию кисты в подтвержденных случаях СГЯ, могут уменьшить частоту перекрутов и связанных с ними осложнений. Для анализа эффективности этих методов лечения необходимы дальнейшие масштабные исследования.

Ссылки на источники 

1. Hasson J, Tsafrir Z, Azem F, et al.: Comparison of adnexal torsion between pregnant and nonpregnant women. Am J Obstet Gynecol. 2010, 202:536.e1-6. 10.1016/j.ajog.2009.11.028
2. Humaidan P, Quartarolo J, Papanikolaou EG: Preventing ovarian hyperstimulation syndrome: guidance for the clinician. Fertil Steril. 2010, 94:389-400. 10.1016/j.fertnstert.2010.03.028
3. Huang C, Hong MK, Ding DC: A review of ovary torsion. Ci Ji Yi Xue Za Zhi. 2017, 29:143-7. 10.4103/tcmj.tcmj_55_17
4. Halimeh R, Tomassian S, El Hage M, Metri N, Bersaoui M, Daou R, Anastasiadis E: Laparoscopic adnexal detorsion in a 20-week pregnant patient: a case report and literature review. Case Rep Obstet Gynecol. 2019, 2019:10.1155/2019/1093626
5. Oelsner G, Cohen SB, Soriano D, Admon D, Mashiach S, Carp H: Minimal surgery for the twisted ischaemic adnexa can preserve ovarian function. Hum Reprod. 2003, 18:2599-602. 10.1093/humrep/deg498
6. Szabó G, Árokszállási A, Pócsi D, Murber Á, Urbancsek J, Rigó J Jr: Pathophysiology and current clinical approach of ovarian hyperstimulation syndrome. [Article in Hungarian]. Orv Hetil. 2018, 159:1390-8. 10.1556/650.2018.31152
7. Rackow BW, Patrizio P: Successful pregnancy complicated by early and late adnexal torsion after in vitro fertilization. Fertil Steril. 2007, 87:697.e9-12. 10.1016/j.fertnstert.2006.05.091
8. Mashiach S, Bider D, Moran O, Goldenberg M, Ben-Rafael Z: Adnexal torsion of hyperstimulated ovaries in pregnancies after gonadotropin therapy. Fertil Steril. 1990, 53:76-80. 10.1016/s0015-0282(16)53219-1
9. Huchon C, Fauconnier A: Adnexal torsion: a literature review. Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol. 2010, 150:8-12. 10.1016/j.ejogrb.2010.02.006
10. Chang HC, Bhatt S, Dogra VS: Pearls and pitfalls in diagnosis of ovarian torsion. Radiographics. 2008, 28:1355-68. 10.1148/rg.285075130
11. Jahromi BN, Parsanezhad ME, Shomali Z, Bakhshai P, Alborzi M, Vaziri NM, Anvar Z: Ovarian hyperstimulation syndrome: a narrative review of its pathophysiology, risk factors, prevention, classification, and management. Iran J Med Sci. 2018, 43:248-60.
12. Kılıç N, Özdemir Ö, Başar HC, Demircan F, Ekmez F, Yücel O: Cabergoline for preventing ovarian hyperstimulation syndrome in women at risk undergoing in vitro fertilization/intracytoplasmic sperm injection treatment cycles: a randomized controlled study. Avicenna J Med. 2015, 5:123-7. 10.4103/2231-0770.165121
13. Manalai G, Shirzai A, Aalemi AK: High dose cabergoline in management of bilateral ovarian hyperstimulation syndrome: a case report. Int Med Case Rep J. 2021, 14:557-61. 10.2147/IMCRJ.S318485
14. Young R, Cork K: Intermittent ovarian torsion in pregnancy. Clin Pract Cases Emerg Med. 2017, 1:108-10. 10.5811/cpcem.2016.12.32932
15. Novoa M, Friedman J, Mayrink M: Ovarian torsion: can we save the ovary?. Arch Gynecol Obstet. 2021, 304:191-5. 10.1007/s00404-021-06008-8
16. Daykan Y, Bogin R, Sharvit M, et al.: Adnexal torsion during pregnancy: outcomes after surgical intervention – a retrospective case-control study. J Minim Invasive Gynecol. 2019, 26:117-21. 10.1016/j.jmig.2018.04.015
17. Kanayama S, Kaniwa H, Tomimoto M, Zhang B, Nishioka K, Oi H: Laparoscopic detorsion of the ovary in ovarian hyperstimulation syndrome during the sixth week of gestation: a case report and review. Int J Surg Case Rep. 2019, 59:50-3. 10.1016/j.ijscr.2019.04.051